ABSTRACT

Lipoleiomyomas are uncommon benign neoplasms composed of various mixtures of long intersecting bundles of bland smooth-muscle cells and mature adipocytes. These tumors are most commonly located in the uterine corpus, but rarely may be found in other locations, including the cervix, ovary, broad ligament, and retroperitoneum.

INTRODUCTION

Uterine lipoleiomyomas are rare (0.03%-0.20%) benign neoplasms known as a specific type of leiomyoma. These tumors are composed of a mixture of smooth muscle cells and mature adipocytes. They are most commonly found in the uterine corpus, but rarely can found in other localizations, such as the cervix, ovary, broad ligament, and retroperitoneum (1).

Most of the patients are asymptomatic peri or postmenopausal women. In fact, uterine lipoleiomyomas are clinically similar to leiomyomas and do not require treatment if they are asymptomatic. These tumors can be mixed with other gynecological conditions such as mature teratoma, well-differentiated liposarcoma and atypical lipoma (2,3). Therefore, surgical excision of these tumors and definitive histopathological diagnosis are important.

Here, an extremely rare case of cervical lipoleiomyoma diagnosed with postoperative histopathological examination in the premenopausal patient is presented with the consent of the patient.

GİRİŞ

Uterin lipoleiomyomlar nadir görülen (%0,03-%0,20), spesifik bir leiomyom türü olarak bilinen iyi huylu neoplazmalardır. Bu tümörler, düz kas hücrelerinin ve olgun adipositlerin karışımından oluşur. En sık uterus korpusunda bulunurlar, ancak nadiren serviks, over, broad ligament ve retroperitoneum gibi diğer lokalizasyonlarda da görülebilir (1). Hastaların çoğu asemptomatik peri veya postmenopozal kadınlardır. Aslında, uterin lipoleiomyomlar klinik olarak leiomyomlara benzer ve asemptomatik ise tedavi gerektirmez. Bu tümörler, matur teratom, iyi diferansiye liposarkom ve atipik lipom gibi diğer jinekolojik durumlarla karıştırılabilir (2,3). Bu nedenle, bu tümörlerin cerrahi eksizyonu ve histopatolojik olarak kesin tanı konulması önemlidir.

Burada premenopozal hastada postoperatif histopatolojik inceleme ile tanısı konulan son derece nadir görülen servikal lipoleiomiyom olgusu hastanın onamı alınarak sunulmuştur.

CASE PRESENTATION

A 39-year-old G2P2 female patient applied with complaints of inguinal pain, which was more significant during sexual intercourse. In bimanual examination, a hard, solid cervical mass with a diameter of 7-8 cm was detected, which was protruded into the vagina, the borders of which were not clearly separated from the uterus. Magnetic resonance imaging (MRI) showed mass lesions with smooth lobulated contours filling the vagina, pushing the cervix into the superiora and anteriorly, showing intense contrast involvement in heterogeneous T2 signal intensity in a measure of 83x73x60 mm (Figure 1). Hemoglobin: 10.3 g/dL, hematocrit: 31.2%, serum glutamic oxaloacetic transaminase: 20 U/L, serum glutamic pyruvic transaminase: 16 U/L, cancer antigen (CA)125; 20.1 U/mL, carcinoembryonic antigen: 1.18 ng/mL, CA19-9: 8.6 ng/mL, CA: 15-3 26.8 U/mL. 8 cm diameter solid mass originating from the cervical region was detected in the patient who was operated with pfannenstiel incision under general anesthesia. Hysterectomy and bilateral salpingectomy were performed (Figure 2). The patient was discharged on the third postoperative day, and the result of postoperative pathology was reported as cervical lipoleiomyom.

Informed consent was obtained.

OLGU SUNUMU

Otuz dokuz yaşında G2P2 kadın hasta, cinsel ilişki sırasında daha belirgin olan kasık ağrısı yakınmasıyla başvurdu. Bimanuel muayenede sınırları uterustan net ayrılmayan vajene protrüze olmuş 7-8 cm çapında sert, solid servikal kitle saptandı. Manyetik rezonans görüntüleme de (MRG) vajeni dolduran serviksi süperiyora ve anteriyora iten 83x73x60 mm ölçülerinde heterojen T2 sinyal intensitesinde yoğun kontrast tutulumu gösteren düzgün lobüle konturlu kitlesel lezyon izlendi (Resim 1). Hemoglobin: 10,3 g/dL, hematokrit: %31,2, serum glutamik oksaloasetik transaminaz: 20 U/L, serum glutamik pirüvik transaminaz: 16 U/L, kanser antijen (CA)125; 20,1 U/mL, karsinoembriyonik antijen: 1,18 ng/mL, CA19-9; 8,6 ng/mL, CA: 15-3 26,8 U/mL idi. Genel anestezi altında pfannenstiel insizyonla opere edilen hastada servikal bölgeden kaynaklanmış 8 cm çapında solid kitle tespit edildi. Histerektomi ve bilateral salpinjektomi yapıldı (Resim 2). Postoperatif üçüncü günde taburcu edilen hastada postoperatif patoloji sonucu servikal lipoleiomiyom olarak bildirildi.

DISCUSSION

Cervical leiomyoma is the most common cervical benign tumor that develops in the cervical muscle tissue, usually 0.5-1 cm diameter, single, straight structure, hard and similar to uterine myomas. Cervical fibroids constitute 1-2% of total fibroids and are observed in 3 different ways: interstitial, supravaginal and polypoidal. Supravaginal fibroids can push the uterus to the superior by surrounding the entire cervical canal. They can also be unilateral or bilateral, intramural or subserosal and can extend into the pelvis. Symptoms may differ depending on the direction of growth of the fibroid. Growing fibroids can cause symptoms related to mechanical pressure in neighboring organs, causing dysuria, urinary incontinence, ureteral obstruction, dyspareunia, or blockage of the cervix (4).

Uterine lipoleiomyoma is a rare mesenchymal neoplasm and is often described as a variant of uterine leiomyoma. It constitutes less than 0.2% of benign uterine tumors. Lipoleiomyoma consists of a mixture of smooth muscle and mature adipose tissue. The origin of the lipomatosis lesions of the uterus is a matter of debate; possible causes are the wrong placement of adipose cells in the embryological period, metaplasia of muscle and connective tissue cells to adipose cells, lipocytic differentiation of primitive connective tissue cells, infiltration of perivascular adipose cells around the vessel during the operation or connective tissue degeneration (5).

Imaging plays an important role in intrauterine localization and determination of adipose tissue content. In ultrasonographic examination, it presents as hyperechoic masses partially covered with a hypoechoic area. The hypoechoic area is interpreted as the myometrium surrounding the adipose tissue component. In computed tomography, the mass lesion is observed as the dominant hypodense area from the well-limited adipose tissue that separates from the uterus. In MRI examination, lipomatous component is observed in high signal intensity on T1-weighted images. The lipomatous component can be confirmed using the adipose suppression technique (6).

Similar uterine tumors that should be considered in differential diagnosis are angiolipoma, angiomyolipoma, lipoid degenerated leiomyoma, atypical lipoma and well-differentiated liposarcoma. Immunocytochemical studies confirm the complex histogenesis of these tumors that may arise from mesenchymal immature cells or direct transformation of smooth muscle cells into adipocytes. Additional gynecological malignancies from the uterus, cervix or ovaries have been reported in 18.8% of patients. Therefore, patients with uterine lipoleiomyomas should be subjected to detailed clinical and pathological evaluation in order not to overlook the coexistent gynecological malignancy. As a result of long-term follow-up of uterine lipoleiomyomas, it has been shown that such cases progress in benign character and that such cases do not cause any recurrence or death due to disease as isolated (7).

TARTIŞMA

Servikal leiomyom, servikal kas dokusundan gelişen genellikle 0,5-1 cm çapında, tek, düzgün yapıda, sert, uterin miyomlara benzer, en yaygın servikal benign tümördür. Servikal fibroidler toplam fibroidlerin %1-2’sini oluşturur veinterstisyel, süpravajinal ve polipoidal olmak üzere 3 ayrı şekilde gözlenir. Süpravajinal fibroidler servikal kanalın tamamını çevreleyerek uterusu süperiyora itebilirler. Ayrıca tek taraflı ya da çift taraflı, intramural ya da subserozal olabilirler ve pelvis içine uzanabilirler. Semptomlar miyomun büyüme yönüne göre farklılık gösterebilir. Büyüyen miyom, komşu organlarda mekanik basıya bağlı semptomlara yol açarak, dizüri, idrar kaçırma, üreteral obstrüksiyon, disparoni veya serviksin tıkanmasına neden olabilir (4).

Uterin lipoleiomiyom nadir görülen bir mezenkimal neoplazmdır ve çoğunlukla uterin leiomiyomun bir varyantı olarak tanımlanır. Benign uterin tümörlerin %0,2’sinden azını oluşturur. Lipoleiomiyom düz kas ve matür yağ dokusu karışımından oluşur. Uterusun lipomatoz lezyonlarının orjini tartışma konusudur; embriyolojik dönemde yağ hücrelerinin yanlış yerleşimi, kas ve bağ dokusu hücrelerinin yağ doku hücrelerine metaplazisi, primitif bağ dokusu hücrelerinin lipositik farklılaşması, ameliyat sırasında damar çevresindeki perivasküler yağ hücrelerinin uterus duvarına infiltrasyonu veya bağ doku dejenerasyonu muhtemel nedenler olarak ileri sürülmektedir (5).

Görüntüleme intrauterin lokalizasyon ve yağ doku içeriğinin saptanmasında önemli rol oynar. Ultrasonografik incelemede parsiyel olarak hipoekoik bir alanla örtülü hiperekoik kitleler şeklinde bulgu verir. Hipoekoik alan yağ doku komponentini çevreleyen miyometriyum olarak yorumlanmaktadır. Bilgisayarlı tomografide kitlesel lezyon, uterustan ayrılan iyi sınırlı yağ dokusundan baskın hipodens alan şeklinde izlenir. MRG incelemede ise lipomatöz komponent T1 ağırlıklı görüntülerde yüksek sinyalli intensitede gözlenir. Lipomatöz komponent yağ baskılama tekniği kullanılarak konfirme edilebilir (6).

Ayırıcı tanıda göz önüne alınması gereken benzer uterin tümörler; anjiyolipom, anjiyomiyolipom, yağlı dejenerasyonlu leiomiyom, atipik lipom ve iyi diferansiye liposarkom’dur. İmmünositokimyasal çalışmalar, mezenkimal immatür hücrelerden veya düz kas hücrelerinin adipositlere doğrudan transformasyonundan doğabilecek bu tümörlerin kompleks histogenezini doğrulamaktadır. Hastaların %18,8’inde uterus, serviks veya overlerden kaynaklanan ek jinekolojik maligniteler bildirilmiştir. Bu nedenle, uterin lipoleiomiyomalı hastalar, bir arada var olan jinekolojik maligniteyi gözden kaçırmamak için ayrıntılı klinik ve patolojik değerlendirmeye tabi tutulmalıdır. Uterin lipoleiomiyomlarının uzun dönem takipleri sonucunda bu tür olguların benign karakterde seyrettiği, izole olarak bu tür olguların herhangi bir rekürrens ya da hastalığa bağlı ölüme yol açmadığı gösterilmiştir (7).

CONCLUSION

Although cervical lipoleiomyomas are much more rare than those of uterine origin, the symptoms of both are similar to typical leiomyomas. It is frequently seen in perimenopausal or postmenopausal women, rarely in premenopausal women. The definitive diagnosis is made by postoperative histopathological examination.